Cost-utility and qualitative aspects on the implementation of a complex intervention for fibromyalgia syndrome: a pragmatic randomised controlled trial in primary care

Abstract

Introducció. Aquesta tesi doctoral presenta els resultats d'una avaluació de mètodes mixtos sobre una intervenció complexa per a pacients amb síndrome de fibromiàlgia (SFM) dins de la Gerència Territorial Terres de l'Ebre, que pertany a l'Institut Català de la Salut (ICS). Aquest programa multicomponent va ser dissenyat per enfortir la pràctica habitual de FMS i millorar la qualitat de vida dels pacients combinant educació per a la salut, exercici físic aeròbic i teràpia cognitivoconductual. El programa es va dur a terme des de l'abril del 2017 fins al gener del 2020. Aquesta tesi abasta tres estudis, dos d'ells basats en metodologia qualitativa i una avaluació econòmica. L'estudi I va cercar capturar les valoracions dels pacients sobre el format, els continguts i els beneficis per a la salut del programa mitjançant l'exploració dels significats socialment construïts. L'Estudi II va perseguir comprendre les experiències viscudes, l'impacte personal i els coneixements subjectius dels pacients després de participar al programa MCI des d'una perspectiva individual. Finalment, l'Estudi III va avaluar el cost-utilitat de la nova intervenció en comparació de l'atenció clínica habitual a l'atenció primària a la salut. Mètodes. Els estudis I i II van adoptar una metodologia qualitativa a través de grups focals (GFD) de discussió i entrevistes individuals, respectivament. L'Estudi III presenta una anàlisi de cost-utilitat realitzada juntament amb un assaig controlat aleatori pragmàtic des d'una perspectiva social, un enfocament de capital humà i un horitzó temporal d'un any. La qualitat de vida es va mesurar mitjançant el qüestionari SF-36v2 i es va mapejar en anys de vida ajustats per qualitat (AVAC) fent servir l'instrument SF-6Dv2. Resultats. A l'Estudi I, es van dur a terme dos GFDs al febrer i juliol de 2020 i van participar 19 dones (GFD1 n=12, GFD2 n=7) . Els resultats de l'anàlisi es van organitzar en cinc categories i temes. En general, els participants van coincidir que la IMC va ser una experiència positiva i beneficiosa quant al seu format i continguts temàtics, i en recomanarien la continuació. Es va destacar el paper del grup de parells i professionals en la legitimació de l'SFM, el suport a l'experiència de la malaltia i l'alleujament del patiment. A l'Estudi II, es van entrevistar deu dones. A partir de l'anàlisi es van identificar quatre temes principals: La legitimització de l'SFM a través de la IMC, La IMC com a experiència socialitzadora, Aprendre a viure amb l'SFM a través de la IMC, i suggeriments per millorar la IMC. Així mateix, les persones entrevistades van considerar que el programa d'intervenció va ser una experiència reveladora que va contribuir a millorar la salut i el benestar percebuts. Altres beneficis de la IMC destacats van ser la presa de consciència sobre el procés de malaltia, el desenvolupament d'habilitats d'afrontament i apoderament, l'autoperdó i l'automaneig dels símptomes. Finalment, a l'Estudi III es van analitzar dades de 297 individus (161 subjectes del grup d'intervenció i 136 controls). les ràtios incrementals del cost-utilitat (RCU) obtinguts, 1,780.75 € per AVAC guanyat al model cru i 851.67 € al model ajustat, van suggerir que la millora en la qualitat de vida dels participants compensava l'augment del cost en caure per sota del preu màxim acceptat per una unitat extra de qualitat de vida a Espanya. A més, aquestes troballes van ser recolzades per les anàlisis de sensibilitat en variar els costos mèdics directes de més pes i en corregir per adherència terapèutica. Conclusió. Els resultats obtinguts indiquen que la IMC avaluada és cost-efectiva i podria millorar la qualitat de vida i el benestar dels pacients amb SFM.

Introducción. Esta tesis doctoral presenta los resultados de una evaluación de métodos mixtos acerca de una intervención compleja para pacientes con síndrome de fibromialgia (SFM) dentro de la Gerència Territorial Terres de L'Ebre, perteneciente al Institut Català de la Salut (ICS). Este programa multicomponente fue diseñado para fortalecer la práctica habitual de FMS y mejorar la calidad de vida de los pacientes combinando educación para la salud, ejercicio físico aeróbico y terapia cognitivo-conductual. El programa se llevó a cabo desde abril de 2017 hasta enero de 2020. Esta tesis abarca tres estudios, dos de ellos basados en metodología cualitativa y una evaluación económica. El estudio I buscó capturar las valoraciones de los pacientes sobre el formato, los contenidos y los beneficios para la salud del programa mediante la exploración de los significados socialmente construidos. El Estudio II persiguió comprender las experiencias vividas, el impacto personal y los conocimientos subjetivos de los pacientes después de participar en el programa MCI desde una perspectiva individual. Por último, el Estudio III evaluó el coste-utilidad de la nueva intervención en comparación con la atención clínica habitual en la atención primaria a la salud. Métodos. Los estudios I y II adoptaron una metodología cualitativa a través de grupos focales (GFD) de discusión y entrevistas individuales, respectivamente. El Estudio III presenta un análisis de costo-utilidad realizado junto con un ensayo controlado aleatorio pragmático desde una perspectiva social, un enfoque de capital humano y un horizonte temporal de un año. La calidad de vida se midió mediante el cuestionario SF-36v2 y se mapeó en años de vida ajustados por calidad (AVAC) utilizando el instrumento SF-6Dv2. Resultados. En el Estudio I, se llevaron a cabo dos GFDs en febrero y julio de 2020 e involucraron a 19 participantes (GFD1 n=12, GFD2 n=7). Los resultados del análisis se organizaron en cinco dominios y temas. En general, los participantes coincidieron en que el programa IMC fue una experiencia positiva y beneficiosa en cuanto a su formato y contenidos temáticos y recomendarían su continuación. Se destacó el papel de los pares y profesionales en la legitimación de la SFM, el apoyo a la experiencia de la enfermedad y la mitigación del sufrimiento. En el Estudio II, se entrevistó a diez mujeres en julio de 2020. A partir del análisis se identificaron cuatro temas: legitimar la fibromialgia a través del IMC, la IMC como una experiencia socializadora, aprender a vivir con SFM a través del IMC y sugerencias mejorar la IMC. Asimismo, los entrevistados consideraron que el programa de intervención fue una experiencia reveladora que contribuyó a mejorar la salud y el bienestar percibidos. También se hallaron de otros beneficios durante el análisis tales como la toma de conciencia sobre la enfermedad, el desarrollo de habilidades de afrontamiento y empoderamiento, el autoperdón y el automanejo de los síntomas. Por último, en el Estudio III se analizaron datos de 297 individuos (161 sujetos del grupo de intervención y 136 controles). Los ratios de coste-utilidad incremental (RCU) obtenidos, 1,780.75 € por AVAC ganado en el modelo crudo y 851.67 € en el modelo ajustado, sugirieron que la mejora en la calidad de vida de los participantes compensaba el aumento del coste al caer por debajo del precio máximo aceptado por una unidad extra de calidad de vida en España. Además, estos hallazgos fueron respaldados por los análisis de sensibilidad al variar los costes médicos directos de mayor peso y al corregir por adherencia terapéutica. Conclusión. Los resultados obtenidos indican que la IMC evaluada es coste-efectiva y podría mejorar la calidad de vida y el bienestar de los pacientes con SFM.

Introduction. This doctoral thesis presents the results of a mixed-method evaluation on a complex intervention for patients with fibromyalgia syndrome (FMS) from Gerència Territorial Terres de L'Ebre, belonging to the Institut Català de la Salut (ICS). This multicomponent programme was designed to strengthen the routine practice for FMS and improve patients' quality of life by combining health education, aerobic physical exercise and cognitive-behavioural therapy. The programme was conducted from April 2017 to January 2020. This thesis encompasses three studies, including two based on qualitative methodology and an economic evaluation. Study I sought to capture patients' appraisals of the programme's format, contents, and health benefits in the short and long term by exploring the socially constructed meanings. Study II pursued understanding patients' lived experiences, personal impact and subjective insights after participating in the MCI programme from an individual perspective. Lastly, Study III evaluated the cost-utility of the new intervention compared to the usual clinical care in primary care settings. Methods. Studies I and II adopted qualitative methodology through focus group and interview designs, respectively. Study III presents a cost-utility analysis conducted alongside a pragmatic randomised controlled trial from a societal perspective, a human capital approach and a one-year time horizon. Quality of life was measured through the SF-36v2 questionnaire and mapped into quality-adjusted life years (QALYs) using the SF-6Dv2 instrument. Results. In Study I, two FGDs took place in February and July 2020 and involved 19 participants (FGD1 n=12, FGD2 n=7). Results from the analysis were organised into five domains and themes. Overall, participants agreed that the MCI programme was a positive and beneficial experience regarding its format and thematic contents and would recommend its continuation. Highlights were made on the role of peers and professionals in legitimising FMS, supporting the illness experience and mitigating suffering. In Study II, ten women were interviewed in July 2020. Four themes were identified from the analysis: legitimising fibromyalgia through the MCI, the MCI as a socialising experience, learning how to live with FMS through the MCI, and room for improving the MCI. Likewise, interviewees found the intervention programme an insightful experience that contributed to improved perceived health and well-being. Gaining in illness awareness, coping skills, empowerment, self-forgiveness, and symptom self-management emerged as some of the most relevant benefits from the MCI during the interpretative analysis. Lastly, in Study III, data from 297 individuals was analysed (161 subjects from the intervention group and 136 controls). The obtained crude ICUR of €1,780.75 per QALY gained and the adjusted ICUR of €851.67 suggested that the improvement in participants' quality of life outweighed the cost increase as it fell below the maximum price accepted for an extra unit of quality of life in Spain. Furthermore, these findings were supported by the sensitivity analyses when variating major direct medical costs and when correcting by therapeutic adherence. Conclusion. The obtained results indicate that the assessed MCI is cost-effective and valuable for improving patients' quality of life and well-being.